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El carcinoma de células escamosas de células fusiformes de la lengua es una variante poco común del carcinoma de células escamosas. Este artículo reporta el caso de un carcinoma de células fusiformes de células escamosas de lengua, en un paciente masculino de 64 años, y presenta una revisión de la etiopatogenia, las características clínico-patológicas e inmunohistoquímicas y el tratamiento de la malignidad. El paciente se presentó para la evaluación de una hinchazón dolorosa en la lengua. El examen extraoral reveló ganglios linfáticos submandibulares y cervicales superiores palpables. Con base en los diagnósticos presuntivos de carcinoma de células escamosas o neoplasia maligna de glándulas salivales, se realizó una biopsia incisional. El análisis histopatológico mostró una proliferación de células fusiformes atípicas, exhibiendo un extenso pleomorfismo. Las células tumorales fueron positivas para vimentina, P53 y actina de músculo liso alfa, focalmente positivo para el antígeno de la membrana epitelial y P63, y negativo para pan-citoqueratina (AE1 / AE3), CK7, CD138, CD34, CD56 y S-100. El índice de positividad para Ki-67 fue aproximadamente del 40%. Se estableció el diagnóstico de carcinoma epidermoide de células fusiformes y se derivó al paciente a un servicio de cirugía de cabeza y cuello. En la cavidad oral, el carcinoma de células escamosas de células fusiformes de la lengua es una variante agresiva del carcinoma de células escamosas, que suele presentarse como una masa exofítica localizada en la lengua de los varones ancianos. Debido a sus características histopatológicas distintas, la inmunohistoquímica es una herramienta valiosa y útil para establecer el diagnóstico del carcinoma de células escamosas de células fusiformes de la lengua.